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Endoscopic Dilation to Treat One Case of Severe Intestinal Stenosis Caused by Endometriosis
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摘要: 患者女性，46岁，因“反复腹胀、大便秘结10年余，加重5年”入院。结肠镜检查提示乙状结肠结节状新生物向腔内隆起，致局部肠腔狭窄，内镜不能通过；活检病理证实为子宫内膜异位症改变。患者于本院多次行内镜下扩张治疗，肠道复发狭窄时间间隔从半年延长至4年。肠道子宫内膜异位症由于肠壁异位腺体浸润引起的管腔反复顽固性狭窄通常需要外科手术干预，本文报道的患者通过内镜扩张治疗取得良好效果，此病例提示内镜扩张术在该类疾病中具有较好的应用价值，待进一步探究及推广。Abstract: A 46-year-old woman was admitted for repeated abdominal distention and constipation for more than 10 years and further deterioration for 5 years. Colonoscopy showed, in the sigmoid colon, nodular neoplasm protruding into the cavity, resulting in local intestinal stenosis, through which the endoscopy could not pass. Pathological findings of the biopsy sample revealed changes caused by intestinal endometriosis. The patient underwent multiple endoscopic dilatation treatments in our hospital and the interval between recurrences of intestinal stenosis was extended from 6 months to 4 years. Intestinal endometriosis can cause repeated intractable stenosis caused by the infiltration of ectopic glands in the intestinal wall, which usually requires surgical intervention. Herein, we report a case of severe intestinal stenosis caused by endometriosis in the sigmoid colon. Good results have been achieved through endoscopic dilatation treatment. This case suggests that endoscopic dilation has good application value in the treatment of this kind of disease, which needs further exploration and promotion.
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肠道子宫内膜异位症是育龄期妇女中一种相对少见的病变，其肠道症状主要表现为腹痛、大便性状改变、经期便血等。少部分患者可继发出现结直肠肿物，并引起肠梗阻及穿孔等严重并发症，此类患者通常需要外科手术治疗。内镜扩张术是良性狭窄常见的治疗方式之一。但肠道子宫内膜异位症由于肠壁异位腺体的浸润引起管腔反复顽固性狭窄，是否适合内镜治疗及其治疗效果尚不确切。本文报道1例通过内镜扩张治疗取得良好效果的子宫内膜异位致肠腔严重狭窄的患者，以期深入了解内镜扩张技术在该类疾病中的临床应用价值。
1. 病例资料
患者女性，46岁，因“反复腹胀、大便秘结10年余，加重5年”入院。患者于2010年开始无明显诱因出现腹胀，大便干结，诊断为“肠梗阻”，每年发作2次，给予禁食、灌肠等治疗可以缓解，2015年上述症状发作频率明显增加，伴阵发性腹部绞痛不适，于月经期间发作明显，有大便秘结，肛门排气减少，无恶心、呕吐。患者孕2产1，1999年人工流产1次，2001年顺产1子。2016年3月患者至本院行结肠镜检查示：乙状结肠距肛30 cm见一结节状新生物向腔内隆起，表面凹凸不平，可见溃烂，少许浊苔，占据结肠大致一周，活检质脆。局部肠腔狭窄，内镜不能通过（图1A）。全腹部增强CT提示：乙状结肠中段壁软组织肿块3.3 cm×2.7 cm，均匀、明显强化，局部管腔狭窄，其上结肠扩张、积气，见较多气粪影（图1B）。肠镜活检病理提示：黏膜慢性炎，黏膜肌层内见散在腺体浸润；免疫组化提示：黏膜肌层内散在腺体上皮雌激素受体（estrogen receptor, ER）（+）、绒毛蛋白（villin）（−）、细胞角蛋白（cytokeratin, CK）7（+）、配对盒转录因子8（pair box-8, PAX-8）（+）、尾型同源盒基因转录因子-2（caudal type homeobox-2, CDX-2）（−）、CK20（−），其周可见少量分化簇10（cluster of differentiation10, CD10）（+）间质细胞，符合子宫内膜异位症改变（图1C、1D）。患者先后于2016年3月及9月行内镜下扩张术，术中可见管腔明显狭窄，狭窄段大量粪便，采用12～15 mm水囊扩张器扩张，球囊压力达到7个标准大气压（ATM），扩张直径为1.3 cm，术后肠腔狭窄处较前扩大，内镜可通过（图1E、1F）。此后长期随访无便血，每次月经来潮偶有腹痛。
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图 1 肠镜示乙状结肠肿物，局部肠腔狭窄，内镜不能通过（A）；腹部CT示乙状结肠管壁局部软组织肿块3.3 cm×2.7 cm，肠管明显扩张、积气（B）；HE染色示乙状结肠黏膜肌层内见散在子宫内膜腺体浸润（C，×100）：黏膜肌层内异位腺体免疫组化染色ER阳性（D，×100）；内镜下水囊扩张（E）；扩张术后狭窄处（F）Figure 1. Colonoscopy showed the presence of mass in the sigmoid colon and local intestinal stenosis, and the endoscope could not pass through (A); abdominal CT showed a local soft tissue mass of 3.3 cm×2.7 cm cm in the sigmoid colon wall and there was significant dilation of the intestinal canal, as well as gas accumulation (B); HE staining showed scattered endometrial gland infiltration in the sigmoid mucosa myometrium (C, ×100); immuno-histochemical staining of ectopic glands in mucous myometrium was estrogen receptor (ER) positive (D, ×100); endoscopic balloon dilatation (E); the intestine after the expansion (F)患者于2020年6月再次因腹胀、大便秘结入院。查体：腹部外形正常，全腹软，左上腹轻压痛，无反跳痛，腹部未触及包块。全腹部增强CT示：乙状结肠局部管壁增厚，管腔狭窄。自肛管注入造影剂，X光透视下可见乙状结肠冗长迁曲，局部管腔稍变窄，以上乙状结肠及降结肠扩张。于病变处行放大内镜+超声内镜提示：乙状结肠距肛30 cm可见肠腔明显狭窄，黏膜表面光滑，表覆大量黏液，放大胃镜结合窄带显像（magnifying endoscopy with narrow band imaging, ME-NBI）下可见腺体正常隐窝开口结构，无边界（图2A）；超声见：病变起源层次显示不清，呈低回声，肠壁五层结构显示不清（图2B）。随后采用12 mm水囊扩张器扩张，球囊压力达到9个ATM，扩张直径为1.2 cm，术后肠腔狭窄处较前扩大，内镜不能通过。距肛30 cm活检3块，病理未见异型细胞。术后患者进食后无腹胀、腹痛，肛门排气、排便顺畅，月经规律，继续本院规律随访中，目前尚未再发肠腔狭窄。
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图 2 放大内镜可见病变处表面腺体结构规则，隐窝开口正常，未见边界（A）；超声内镜见病变处肠壁五层结构显示不清（B）Figure 2. Magnification endoscopy showed regular glandular structure on the surface of the lesion, normal pit pattern and no boundary (A); endoscopic ultrasonography showed that the five layers of intestinal wall at the lesion site were not clear (B)2. 讨论
肠道子宫内膜异位症指子宫内膜腺体和间质出现在子宫内膜以外的结直肠等部位，以乙状结肠、直肠较为多见，病变受累部位95%的病灶浸润了浆膜层和固有肌层，38%浸润到了黏膜下层，仅6%浸润到了黏膜层[1]。受卵巢激素周期性影响，患者可表现为腹部痉挛性疼痛、经期便血、大便性状改变、排便困难等症状。急性肠梗阻是其较为严重的并发症，因深部子宫内膜腺体伴有周围间质纤维化引起管腔狭窄所致。手术切除病变为治疗肠道子宫内膜异位症的方式之一，其适应证包括肠腔严重狭窄、多灶性病变、病变大于3 cm或超过肠壁周长50%[2]。但外科手术治疗本身也存在诸多风险，如膀胱功能障碍、生殖道或肠吻合口瘘、术后肠梗阻及盆腔脓肿。一篇包含30项子宫内膜异位症患者肠切除术并发症研究的系统评价中，并发症总发生率为22.2%，严重肠并发症发生率为11%，如肠瘘、出血、感染等[3]。
目前内镜下扩张术已成为治疗消化道管腔良性狭窄的首选方式，具有操作简单、手术时间短、见效快、创伤及并发症少等优点[4]。但国内外研究尚无证据表明内镜治疗对于解除肠道子宫内膜异位症引起的肠梗阻是否具有确切长期疗效。本例患者以腹胀、大便困难为主要症状，内镜活检确诊为肠道子宫内膜异位症，其引起的肠腔狭窄属于良性狭窄，具有内镜扩张治疗的适应症，但该病变几乎累及肠壁全层，有较高的狭窄复发风险；同时该患者亦具有外科手术指征，但术后并发症及生存质量亦不可忽视。综合利弊，优先选择了内镜扩张治疗，两次狭窄复发时间间隔从半年延长至4年，总体上我们认为该患者取得了比较良好的治疗效果。另外，针对子宫内膜异位病灶本身，现有研究认为药物治疗包括雌、孕激素，促性腺激素释放激素激动剂，达那唑和芳香化酶抑制剂等，对疼痛症状有较好的疗效，可能的原因是抑制前列腺素及细胞因子的产生，减少病灶内及周围的炎症，从而减轻疼痛纤维的刺激，尽管药物不能逆转周围组织的纤维化，但阻止了进一步加重。在接受药物治疗的肠道子宫内膜异位症患者定期评估疾病进展随访研究中显示，部分患者药物治疗过程病灶会有所减少[5]，尚无发现疾病进展导致肠梗阻的报道。因此我们推荐，对于肠道子宫内膜异位症致肠腔严重狭窄患者，选择内镜扩张术联合妇科专科正规药物治疗可能会取得较为理想的长期疗效，但尚缺大样本研究进一步证实。
与原位的子宫内膜生物学行为相同，异位子宫内膜组织也会发生异型增生甚至癌变。目前子宫内膜异位症恶变的真实发生率尚不清楚，据现有文献报道约为0.3%～1%[6]。当异位子宫内膜出现癌变，形成结直肠肿物或肠壁增厚，由于通常累及肠壁全层，常规的增强CT监测不易与结直肠癌、病灶的良性增殖区分。因此，本病例再次行内镜下扩张治疗之前，我们联合了超声内镜、放大内镜及多块活检等检查，以期发现可疑的早期恶变。此外，肠道异位的子宫内膜病灶常位于浆膜下及固有肌层，较少累及黏膜层，活检时难以取得深层标本，大部分研究报道的内镜下活检阳性率仅为11.0%～47.0%[7]，若发生恶变时诊断更加困难。故随访过程中出现肿块长大、便血等症状时，需加强相关意识，做到早诊断、早治疗，争取获得较好的疗效。
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利益冲突 所有作者均声明不存在利益冲突
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图 1 肠镜示乙状结肠肿物，局部肠腔狭窄，内镜不能通过（A）；腹部CT示乙状结肠管壁局部软组织肿块3.3 cm×2.7 cm，肠管明显扩张、积气（B）；HE染色示乙状结肠黏膜肌层内见散在子宫内膜腺体浸润（C，×100）：黏膜肌层内异位腺体免疫组化染色ER阳性（D，×100）；内镜下水囊扩张（E）；扩张术后狭窄处（F）
Figure 1. Colonoscopy showed the presence of mass in the sigmoid colon and local intestinal stenosis, and the endoscope could not pass through (A); abdominal CT showed a local soft tissue mass of 3.3 cm×2.7 cm cm in the sigmoid colon wall and there was significant dilation of the intestinal canal, as well as gas accumulation (B); HE staining showed scattered endometrial gland infiltration in the sigmoid mucosa myometrium (C, ×100); immuno-histochemical staining of ectopic glands in mucous myometrium was estrogen receptor (ER) positive (D, ×100); endoscopic balloon dilatation (E); the intestine after the expansion (F)
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图 2 放大内镜可见病变处表面腺体结构规则，隐窝开口正常，未见边界（A）；超声内镜见病变处肠壁五层结构显示不清（B）
Figure 2. Magnification endoscopy showed regular glandular structure on the surface of the lesion, normal pit pattern and no boundary (A); endoscopic ultrasonography showed that the five layers of intestinal wall at the lesion site were not clear (B)
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期刊类型引用(1)
1. 王丽先，刘蕾，袁明圆，金洁琼. 桂枝茯苓胶囊辅助治疗子宫内膜异位症对内膜厚度及血液流变学指标影响. 中国计划生育学杂志. 2023(10): 2317-2321 . 
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